ウィリアムズ症候群関連遺伝子の欠失はゼブラフィッシュの量識別を変化させる
Lack of Williams syndrome-associated genes alters quantity discrimination in zebrafish.
Torres-Perez JV(1), Anagianni S(2), Sheardown E(3), Miletto-Petrazzini ME(4), Fraser SE(5), Butterworth B(6), Vallortigara G(7), Brennan CH(8).
Author information:
(1)Departament de Biologia Cel-lular, Biologia Funcional i Antropologia Fisica, Universitat de Valencia; C/Dr Moliner, 50. 46100 Burjassot, Valencia, Spain. Electronic address: jose.vicente.torres@uv.es.
(2)School of Biological and Behavioural Sciences, Queen Mary University of London, Mile End Road, London, E1 4NS, UK.
(3)School of Biological and Behavioural Sciences, Queen Mary University of London, Mile End Road, London, E1 4NS, UK; Centre for Developmental Neurobiology, Institute of Psychiatry, Psychology and Neuroscience, Kings College London, New Hunt's House, Guy's Campus, London SE1 1UL, UK.
(4)School of Biological and Behavioural Sciences, Queen Mary University of London, Mile End Road, London, E1 4NS, UK; Department of Biomedical Sciences, University of Padova, 35131 Padova, Italy.
(5)Michelson Center for Convergent Bioscience, University of Southern California, Los Angeles, USA.
(6)UCL Institute of Cognitive Neuroscience, 17 Queen Square, London WC1N 3AZ, UK.
(7)Center for Mind/Brain Sciences, University of Trento, Rovereto, Italy.
(8)School of Biological and Behavioural Sciences, Queen Mary University of London, Mile End Road, London, E1 4NS, UK. Electronic address: c.h.brennan@qmul.ac.uk.
Behav Brain Res. 2025 Oct 1:115860. doi: 10.1016/j.bbr.2025.115860. Online ahead of print.
要素の数に基づいて要素の集合を識別する能力は、すべての脊椎動物において進化的に保存されたメカニズムであると言われている。希少な多重遺伝子疾患であるウィリアムズ症候群の患者は、数と量の認知能力の異常を示す。動物モデルを使用してウィリアムズ症候群に対する特定の遺伝子の寄与を評価することは、数値関連障害の基礎を理解するのに役立つ可能性がある。ここでは、グループサイズ選好行動アッセイを使用して、ウィリアムズ症候群で影響を受けた2つの遺伝子の機能が失われたゼブラフィッシュ(学名：Danio rerio)の幼体の定量的能力を評価した。選択された遺伝子は次のとおりである。すなわち、baz1bは神経堤の発達に関与しており、FZd9bはニューロン機能に関連している。研究した対比は、2対5、2対4、2対3である。グループレベルの比較では統計的に有意な遺伝子型の違いは明らかにされなかったが、単一サンプルテストでは、変異体間のいくつかの対照で、より大きな集合への好みが低下していることが示唆された。これらの傾向は、要素の総数がワーキングメモリ容量(つまり、6つ以上の要素)を超える可能性が高い場合により顕著であり、小さな数値対比のパフォーマンスは比較的損なわれていなかった。これらのデータは、ウィリアムズ症候群を有するヒトに関する以前の分析と一致しており、特定の遺伝子が量の識別に影響を与える可能性があるという予備的な証拠を提供する。また、我々の研究はウィリアムズ症候群および関連障害における計算力障害の神経生物学的基盤を特徴付けるためのモデル生物としてのゼブラフィッシュの使用を支持している。
（２０２５年１０月）
目次に戻る